Introduzione Lo sbadiglio può scatenare dolore cefalico, faringeo o cervicale superiore nelle nevralgie trigeminali, genicolate e glossofaringee, nella disfunzione dell’articolazione temporomandibolare (ATM) e nella sindrome di Eagle (ES) (dolore da sbadiglio secondario). Nella cefalea primaria da sbadiglio (PYH), non sono presenti lesioni o disturbi sottostanti, quindi rappresenta una condizione isolata, benigna e di minore importanza clinica. Nella PYH il dolore è di distribuzione cefalica. ES è probabilmente la forma di dolore secondario da sbadiglio meno riconosciuta dai neurologi. È caratterizzata da un dolore nevralgico o costante della faringe che si irradia all’orecchio, imitando la carotide e la nevralgia glossofaringea. La calcificazione o l’allungamento del legamento stiloideo causa l’ES. La resezione chirurgica del processo stiloideo allungato è curativa. Due pazienti sono descritti con dolore da sbadiglio di localizzazione extracefalica. Uno aveva una lesione sottostante nell’area in cui il dolore era percepito. Nessuno dei due aveva evidenza di ES. Case report Caso 1 Un uomo di 45 anni ha riferito di episodi caratterizzati da un dolore ricorrente, intenso e costante alla spalla e al braccio destro, scatenato dallo sbadiglio e associato all’incapacità di respirare spontaneamente, di insorgenza improvvisa. I sintomi si sono sviluppati 2 anni prima. Ha dovuto prendere il controllo volontario della sua respirazione durante questi episodi. Non aveva intorpidimento delle braccia, dolore al petto o palpitazioni durante questi episodi che duravano al massimo 2 minuti. Non aveva altri precipitatori del dolore. I testimoni non l’hanno mai visto cambiare colore o agire in modo inappropriato. Aveva una storia di gotta e di una vecchia radicolopatia sacrale. Uno zio aveva il morbo di Parkinson. Prendeva l’allopurinolo per la sua gotta. Il suo esame fisico generale era normale. All’esame neurologico deviava simultaneamente la mascella verso lo stesso lato della lingua quando gli si chiedeva di muovere la lingua da un lato all’altro (sincinesia linguo-pterigoidea). I gesti facciali o l’ampia apertura della bocca non riproducevano il dolore. La risonanza magnetica cerebrale (MRI) e l’elettroencefalogramma (EEG) erano normali. La sua risonanza magnetica cervicale ha mostrato un lieve rigonfiamento discale centrale ai livelli C5 e C6, senza causare sconfinamenti delle radici o impingement del midollo spinale. I test dei nervi cranici, compresi i riflessi di ammiccamento, le risposte dei nervi mentali e facciali e l’elettromiografia (EMG) dei muscoli facciali erano normali. La palpazione della fossa tonsillare e le radiografie Panorex del cranio erano normali. È stato rassicurato sulla natura benigna della sua condizione e non gli sono stati prescritti farmaci. Caso 2 Un’infermiera di 84 anni in pensione è stata inviata per una valutazione neurologica a causa di un dolore anteriore cervicale penetrante, precipitato dallo sbadiglio, negli ultimi 9 mesi. Aveva una storia di emicrania con aura visiva, cecità dell’occhio destro, sindrome da anticorpi antifosfolipidi, ipotiroidismo, cardiopatia arteriosclerotica, trombosi venosa profonda, fibrillazione ventricolare, bypass aortocoronarico, sostituzione della valvola aortica e inserimento di pacemaker. La palpazione della tiroide ha rivelato una massa mobile indolore sul polo superiore destro della tiroide. Era totalmente cieca dall’occhio destro. I suoi segni vitali e l’esame neurologico erano altrimenti normali. L’imitazione dello sbadiglio o l’apertura forzata della bocca non hanno causato alcun dolore al collo. La TAC della testa ha mostrato ictus lacunari silenziosi e leucoaraiosi. L’ecografia Doppler carotidea del collo non ha rivelato lesioni stenotiche. Le viste panorex del cranio non hanno mostrato alcun allungamento dello stiloide. Un’ecografia tiroidea ha dimostrato un nodulo solido di 1,9*2,6*1,7 cm sul polo superiore destro. L’aspirazione del nodulo è stata diagnosticata come carcinoma a cellule di Hürthle. È stata consigliata una gestione conservativa, data l’età e la mancanza di sintomi, a parte il dolore da sbadiglio. Discussione Lo sbadiglio è un fenomeno normale nei mammiferi che indica sonnolenza, stanchezza, fame o noia. Nei roditori maschi, rappresenta un comportamento pre-coitale che può essere precipitato dalla depressione corticale di diffusione. Lo sbadiglio è sotto il complesso controllo di diversi neurotrasmettitori tra cui la dopamina, l’ossido nitrico, il glutammato, il GABA, la serotonina, l’ACTH, l’MSH, gli ormoni sessuali e i peptidi oppioidi. La dopamina, in particolare, è di maggiore importanza. La dopamina aumenta la sintesi di ossitocina nel nucleo paraventricolare dell’ipotalamo, inducendo successivamente lo sbadiglio, attivando la trasmissione colinergica nell’ippocampo. Infine, l’acetilcolina agisce sui recettori muscarinici degli effettori. Di rilevanza clinica è che lo sbadiglio compulsivo può costituire un prodromo dell’emicrania e lo sbadiglio è facilmente indotto nei pazienti emicranici dopo la somministrazione di apomorfina sublinguale, un farmaco agonista della dopamina. Questa suscettibilità alla dopamina sembra derivare dall’espressione dei geni del recettore D2 in quei pazienti che esibiscono lo sbadiglio precefalico che risulta in una up-regolazione dei recettori della dopamina centrali e periferici (linfociti) e nell’ipersensibilità. Interessante è anche l’associazione tra emicrania e gambe senza riposo, poiché quest’ultima è una condizione basata sulla disfunzione dopaminergica centrale. Al contrario, la levodopa allevia lo sbadiglio patologico associato ai movimenti periodici delle gambe del sonno. La patogenesi del dolore da sbadiglio non è chiara. Il primo paziente qui descritto non aveva una storia di emicrania che suggerisse una disfunzione dopaminergica sottostante e, sebbene il secondo paziente avesse una storia di emicrania, il suo dolore si localizzava solo nell’area occupata dal tumore alla tiroide e non era di natura pre- o peri-cefalica. Sfortunatamente, non è stato possibile eseguire la PET 18 Fdopa su questi pazienti, al fine di valutare il ruolo potenziale della disfunzione dopaminergica centrale sui loro sintomi, né sono stati testati per l’ipersensibilità all’apomorfina. Si può ipotizzare che si formi un arco riflesso tra i recettori craniali e capsulari dello stiramento temporomandibolare e le fibre del nervo trigemino, comprese quelle che viaggiano attraverso i nervi cervicali superiori. Il dolore sperimentato da questi due pazienti, tuttavia, comprendeva dermatomi cervicali inferiori al di fuori della zona di innervazione trigeminale prevista. In ogni caso, è necessario postulare una mediazione facilitatrice da parte degli emisferi cerebrali, poiché la semplice imitazione dello sbadiglio, che normalmente attiva i recettori dell’allungamento, non ha riprodotto il loro dolore. La partecipazione dei centri midollari nel primo paziente è suggerita dalla sua perdita della respirazione spontanea, immediatamente dopo il dolore indotto dallo sbadiglio. La causa delle sincinesie sbadiglio-respiratorie sperimentate dal primo paziente è anche sconosciuta. Il suo dolore non è stato riprodotto dall’eruttazione, come sperimentato da un paziente precedentemente riportato con cefalea primaria da sbadiglio. Il suo verificarsi avrebbe potuto indicare il coinvolgimento dei segmenti del midollo spinale C3, C4 e C5 che innervano il diaframma. Lesione del tronco encefalico, demielinizzazione e innervazione aberrante sono state escluse da una normale risonanza magnetica cerebrale e dai test elettrofisiologici dei nervi cranici. Anche se lo sbadiglio può essere una manifestazione epilettica eccezionale, non vi è alcuna giustificazione per sostenere la diagnosi di epilessia parziale riflessa su questo paziente, in assenza di ulteriori sintomi ictali e anomalie EEG. La mielopatia cervicale o la radicolopatia non potevano essere addotte come meccanismo per il suo dolore alla spalla destra. La sua risonanza magnetica cervicale ha mostrato solo un lieve rigonfiamento centrale del disco senza invasione della radice e non c’erano altri segni clinici di radicolopatia. Di ulteriore interesse è il fatto che il dolore cervicale riferito dalla seconda paziente era localizzato proprio nell’area del tumore alla tiroide, anche quando la palpazione del tumore non suscitava dolore. Non aveva alcuna evidenza clinica di neuropatia periferica paraneoplastica o di lesioni metastatiche del sistema nervoso centrale, per postulare un meccanismo esplicativo su queste basi. L’attività motoria può provocare un dolore parossistico riferito, sperimentato lontano dall’area anatomica impegnata nei movimenti. Raramente, questo dolore riferito può servire a diagnosticare una lesione sottostante. Ho riportato in precedenza due pazienti con dolore durante l’atto della masturbazione. Quando raggiungeva l’orgasmo, il primo paziente aveva un dolore lancinante (simile a un punteruolo da ghiaccio) nel collo. I suoi studi di imaging hanno rivelato una spondilosi cervicale avanzata e una compressione del midollo spinale. Questo secondo paziente soffriva di dolore all’inguine, al testicolo e alla zona rettale. Aveva un lipoma intraspinale e un midollo ancorato. Sebbene un probabile stiramento del tessuto tumorale si sia verificato durante lo sbadiglio nel secondo paziente, non si spiega perché lo stiramento della stessa area tissulare con l’imitazione dello sbadiglio o con la palpazione non abbia riprodotto il dolore. In conclusione, il dolore da sbadiglio può avere una localizzazione extracefalica e, come la sua controparte cefalica, può avere una causa sottostante (dolore da sbadiglio secondario) o, come esemplificato dal primo paziente, non avere una causa apparente (dolore da sbadiglio primario). Seguendo la classificazione IHS, il dolore primario da sbadiglio (o PYH) con e senza manifestazione extracefalica, può essere classificato sotto “cefalee varie non associate a una lesione strutturale, mentre il dolore secondario da sbadiglio (cioè ES) può essere classificato sotto “mal di testa o dolore facciale associato a disturbi del cranio, collo, occhi, naso, seni, denti, bocca o altre strutture facciali o craniche”. In alternativa, entrambe le condizioni potrebbero essere elencate come “cefalea non classificabile”. Riferimenti

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