Introducción El bostezo puede desencadenar dolor cefálico, faríngeo o cervical superior en las neuralgias del trigémino, geniculado y glosofaríngeo, la disfunción de la articulación temporomandibular (ATM) y el síndrome de Eagle (ES) (dolor al bostezo secundario). En la cefalea del bostezo primaria (CPE) no hay ninguna lesión o trastorno subyacente, por lo que representa una condición aislada y benigna de menor importancia clínica. En la cefalea primaria el dolor es de distribución cefálica. El ES es probablemente la forma de dolor secundario al bostezo menos reconocida por los neurólogos. Se caracteriza por un dolor faríngeo neuralgico o constante que se irradia al oído, imitando la carotídea y la neuralgia glosofaríngea. La calcificación o elongación del ligamento estilohioideo causa la ES. La resección quirúrgica de la apófisis estiloides alargada es curativa. Se describen dos pacientes con dolor de bostezo de localización extracefálica. Uno tenía una lesión subyacente en la zona donde se percibía el dolor. Ninguno de los dos tenía evidencia de ES. Informes de casos Caso 1 Un varón de 45 años informó de episodios caracterizados por un dolor recurrente, intenso y constante en el hombro y el brazo derecho desencadenado por el bostezo y asociado a la incapacidad de respirar espontáneamente de inicio brusco. Los síntomas se desarrollaron 2 años antes. Tuvo que tomar el control voluntario de su respiración durante estos episodios. No presentaba adormecimiento de los brazos, dolor torácico ni palpitaciones durante estos episodios que duraban un máximo de 2 min. No tuvo otros precipitantes del dolor. Los testigos nunca le vieron cambiar de color ni actuar de forma inadecuada. Tenía antecedentes de gota y de una antigua radiculopatía sacra. Un tío tenía la enfermedad de Parkinson. Tomaba alopurinol para la gota. Su examen físico general era normal. En la exploración neurológica desviaba simultáneamente la mandíbula hacia el mismo lado de la lengua cuando se le pedía que moviera la lengua de lado a lado (sinquinesis linguo-pterigoidea). Los gestos faciales o la apertura amplia de la boca no reproducían el dolor. La resonancia magnética cerebral (RM) y el electroencefalograma (EEG) fueron normales. Su resonancia magnética cervical mostraba una leve protuberancia discal central en los niveles C5 y C6, que no causaba invasiones radiculares ni pinzamiento de la médula espinal. Las pruebas de los nervios craneales, incluyendo los reflejos de parpadeo, las respuestas de los nervios mentales y faciales y la electromiografía (EMG) de los músculos faciales fueron normales. La palpación de la fosa amigdalina y las radiografías Panorex del cráneo fueron normales. Se le tranquilizó sobre la naturaleza benigna de su condición y no se le prescribió medicación. Caso 2 Una enfermera jubilada de 84 años fue remitida para una evaluación neurológica debido a un dolor cervical anterior punzante, precipitado por el bostezo, durante los últimos 9 meses. Tenía antecedentes de migraña con aura visual, ceguera del ojo derecho, síndrome de anticuerpos antifosfolípidos, hipotiroidismo, cardiopatía arteriosclerótica, trombosis venosa profunda, fibrilación ventricular, bypass aortocoronario, sustitución de la válvula aórtica e inserción de un marcapasos. La palpación de la glándula tiroidea reveló una masa móvil e indolora sobre el polo superior derecho del tiroides. Estaba totalmente ciega del ojo derecho. Por lo demás, sus signos vitales y su examen neurológico eran normales. La imitación del bostezo o la apertura forzada de la boca no provocaron ningún dolor en el cuello. El TAC de la cabeza mostraba golpes lacunares silenciosos y leucoaraiosis. La ecografía Doppler carotídea del cuello no reveló lesiones estenóticas. Las vistas panorámicas del cráneo no mostraron elongación de la estiloides. Una ecografía tiroidea mostró un nódulo sólido de 1,9*2,6*1,7 cm en el polo superior derecho. La aspiración del nódulo fue diagnóstica de carcinoma de células de Hürthle. Se aconsejó un tratamiento conservador dada su edad y la ausencia de síntomas, aparte del dolor al bostezar. Discusión El bostezo es un fenómeno normal en los mamíferos que significa somnolencia, fatiga, hambre o aburrimiento. En los roedores machos, representa un comportamiento precoital que puede ser precipitado por la depresión de propagación cortical. El bostezo está bajo el complejo control de varios neurotransmisores, como la dopamina, el óxido nítrico, el glutamato, el GABA, la serotonina, la ACTH, la MSH, las hormonas sexuales y los péptidos opioides. La dopamina, en particular, es la de mayor importancia. La dopamina aumenta la síntesis de oxitocina en el núcleo paraventricular del hipotálamo, induciendo posteriormente el bostezo, al activar la transmisión colinérgica en el hipocampo. En última instancia, la acetilcolina actúa sobre los receptores muscarínicos de los efectores. La relevancia clínica es que el bostezo compulsivo puede constituir un pródromo de la migraña y el bostezo se induce fácilmente en los migrañosos tras la administración de apomorfina sublingual, un fármaco agonista de la dopamina. Esta susceptibilidad a la dopamina parece surgir de la expresión de los genes de los receptores D2 en aquellos pacientes que presentan bostezos precefálicos que dan lugar a la regulación al alza de los receptores de dopamina centrales y periféricos (linfocitos) y a la hipersensibilidad. También es interesante la asociación de la migraña y las piernas inquietas, ya que esta última es una condición basada en la disfunción dopaminérgica central. Por el contrario, la levodopa alivia el bostezo patológico asociado a los movimientos periódicos de las piernas durante el sueño. La patogénesis del dolor del bostezo no está clara. La primera paciente aquí descrita no tenía antecedentes de migraña que sugirieran una disfunción dopaminérgica subyacente y, aunque la segunda paciente tenía antecedentes de migraña, su dolor se localizaba únicamente en la zona ocupada por el tumor de tiroides, y no era de naturaleza pre o peri-cefálgica. Lamentablemente, no se pudo realizar una PET con 18 Fdopa en estos pacientes, para evaluar el papel potencial de la disfunción dopaminérgica central en sus síntomas, ni se les hizo una prueba de hipersensibilidad a la apomorfina. Se puede especular que se forma un arco reflejo entre los receptores de estiramiento temporomandibular craneal y capsular y las fibras del nervio trigémino, incluidas las que viajan a través de los nervios cervicales superiores. Sin embargo, el dolor experimentado por estos dos pacientes incluía dermatomos cervicales inferiores fuera de la zona de inervación trigeminal esperada. En cualquier caso, es necesario postular una mediación facilitadora por parte de los hemisferios cerebrales, ya que la simple imitación del bostezo, que normalmente activa los receptores de estiramiento, no reprodujo su dolor. La participación de los centros medulares en el primer paciente se sugiere por su pérdida de respiración espontánea, inmediatamente después del dolor inducido por el bostezo. También se desconoce la causa de las sincinas bostezo-respiratorias experimentadas por el primer paciente. Su dolor no fue reproducido por la eructación, como experimentó un paciente con cefalea primaria por bostezo que se había descrito anteriormente. Su aparición podría haber indicado la afectación de los segmentos medulares C3, C4 y C5 que inervan el diafragma. La lesión del tronco cerebral, la desmielinización y la inervación aberrante se descartaron mediante una resonancia magnética cerebral normal y pruebas electrofisiológicas de los nervios craneales. Aunque el bostezo puede ser una manifestación epiléptica excepcional, tampoco se justifica el diagnóstico de epilepsia refleja parcial en esta paciente, en ausencia de síntomas ictales adicionales y de anomalías en el EEG. La mielopatía cervical o la radiculopatía no pudieron ser aducidas como mecanismo de su dolor en el hombro derecho. Su resonancia magnética cervical sólo mostraba un leve abultamiento discal central sin invasión radicular y no había otros signos clínicos de radiculopatía. También es interesante el hecho de que el dolor cervical referido por la segunda paciente se localizaba precisamente en la zona del tumor tiroideo, incluso cuando la palpación del tumor no provocaba dolor. No tenía evidencia clínica de neuropatía periférica paraneoplásica ni de lesiones metastásicas del sistema nervioso central, por lo que se puede postular un mecanismo explicativo sobre esas bases. La actividad motora puede dar lugar a un dolor referido paroxístico, que se experimenta fuera de la zona anatómica implicada en los movimientos. En raras ocasiones, este dolor referido puede servir para diagnosticar una lesión subyacente. Anteriormente informé de dos pacientes con dolor durante el acto de la masturbación. Al alcanzar el orgasmo, el primer paciente tenía un dolor punzante (tipo picahielo) en el cuello. Sus estudios de imagen revelaron una espondilosis cervical avanzada y una compresión de la médula espinal. El segundo paciente sufría dolor en la ingle, los testículos y la zona rectal. Tenía un lipoma intraespinal y una médula anclada. Aunque en el segundo paciente se produjo un probable estiramiento del tejido tumoral durante el bostezo, no se explica por qué el estiramiento de la misma zona tisular con la imitación del bostezo o con la palpación no reprodujo el dolor. En conclusión, el dolor del bostezo puede tener una localización extracefálica y, al igual que su homólogo cefálico, puede tener una causa subyacente (dolor del bostezo secundario) o, como ejemplifica el primer paciente, no tener una causa aparente (dolor del bostezo primario). Siguiendo la clasificación de la IHS, el dolor primario al bostezar (o PYH), con o sin manifestación extracefálica, puede clasificarse en «cefaleas diversas no asociadas a una lesión estructural, mientras que el dolor secundario al bostezar (es decir, ES) puede clasificarse en «cefalea o dolor facial asociado a un trastorno del cráneo, el cuello, los ojos, la nariz, los senos paranasales, los dientes, la boca u otras estructuras faciales o craneales». Alternativamente, ambas afecciones podrían figurar como ‘cefalea no clasificable’. Referencias

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